Idiopatyczna wieloogniskowa choroba Castlemana (iMCD) przedstawia szczególnie złożone wyzwanie w zrozumieniu mechanizmów patogenetycznych1. Choroba ta charakteryzuje się różnorodnymi objawami wywołanymi przez nadmierne stężenia cytokin i chemokin zapalnych, jednak leżące u podstaw mechanizmy pozostają nieznane1.
Burza cytokinowa jako centralny mechanizm
Gdy pacjenci z chorobą Castlemana doświadczają zaostrzenia objawów, w ich organizmach dochodzi do burzy cytokinowej – hiperreakcji układu immunologicznego, która może powodować gorączkę, niewydolność narządową, a nawet śmierć2. Burza cytokinowa, z IL-6 jako głównym aktorem, wywołuje hiperstan zapalny charakterystyczny dla tej choroby3.
IL-6, jako pleiotropowa cytokina zapalna, oddziałuje z różnorodnymi komórkami, w tym komórkami immunologicznymi, progenitorami hematopoetycznymi oraz komórkami wątroby i naskórka3. Działa poprzez molekuły IL-6R i gp130, wykorzystując zarówno sygnalizację klasyczną, jak i trans-sygnalizację3.
Szlaki sygnałowe w patogenezie iMCD
Najnowsze badania zidentyfikowały kluczowe szlaki sygnałowe, w tym PI3K/Akt/mTOR i JAK-STAT3, a także te regulowane przez interferon typu I, jako kluczowe w iMCD-TAFRO1. Wiązanie IL-6 z receptorem IL-6 (IL6-R) prowadzi do aktywacji kinaz Janus i aktywatorów transkrypcji szlaku STAT, co promuje transkrypcję genów kodujących białka reaktantów fazy ostrej4.
Interferon typu I i jego znaczenie
Poprzednie badania wykazały, że burza cytokinowa jest związana z IL-6, która z kolei jest połączona z innym szlakiem zwanym mTOR. Najnowsze odkrycia poszerzyły te ustalenia i odkryły, że szczególna grupa cytokin zwana interferonami typu I jest wysoce aktywna podczas zaostrzeń u pacjentów5. Stwierdzono również, że inny szlak zwany JAK wydaje się być krytycznym mediatorem burzy cytokinowej5.
Badania ujawniły związek między ekspresją genów odpowiedzi IFN-I a sygnaturą genową mTOR w monocytach klasycznych. Co istotne, gdy monocyty i limfocyty T od pacjentów z iMCD-TAFRO w remisji zostały stymulowane IFN-I in vitro, wykryto wzmożoną aktywację mTOR w porównaniu ze zdrowymi osobami6.
Cytokiny i chemokiny w patogenezie
Podwyższone poziomy cytokin, w tym IL-1β, TNF-α, IL-10 i IL-23, a także chemokin jak CXCL13 i CXCL-10 (szczególnie w iMCD-TAFRO), SAA i VEGF, są związane z patologią choroby1. Kolektywnie, kilka badań wykazało, że CXCL13, VEGF, NPS-PLA2, SAA i IGFBP-1 są powszechnie podwyższone u pacjentów z iMCD, co sugeruje, że te substancje mogą odgrywać rolę w patogenezie iMCD6.
Ustalenia te sugerują, że komórki Tph i ich produkcja CXCL13 odgrywają znaczącą rolę w iMCD-NOS, wspierając klasyfikację choroby jako zaburzenia immunoregulacyjnego6. Dodatkowo zwiększona ekspresja IL-1 i IL-6, regulacja w górę IL-6 wtórna do interakcji IL-1 z jądrowym czynnikiem kappa B (NF-kappa B) stymuluje proliferację limfocytów B4.
Mechanizmy oporności na terapię anty-IL-6
Pomimo korzyści z inhibicji IL-6 w leczeniu iMCD, może nie przynosić korzyści wszystkim osobom6. Znaczna część pacjentów z iMCD pozostaje oporna na terapię siltuximabem lub tokylizumabem, co sugeruje, że dodatkowe szlaki mogą leżeć u podstaw patogenezy iMCD i być ważnymi celami przyszłych terapii iMCD7.
Rola IL-6 w zespole TAFRO jest bardziej złożona. Chociaż IL-6 jest silnie związana z symptomatologią i progresją podtypu IPL iMCD, jej rola w patogenezie zespołu TAFRO jest mniej jasna3. To głębsze zrozumienie dokładnie tego, co powoduje hiperreakcję układu immunologicznego, wzmacnia związek między aktywacją mTOR a burzami cytokinowymi, sugerując nowe podejścia terapeutyczne dla pacjentów w zaostrzeniu8.
Przyszłe kierunki badań
Etiologiczny wyzwalacz iMCD pozostaje nieznany. Jednakże nadmierne sygnalizowanie z prozapalnej cytokiny IL-6 wydaje się odgrywać rolę w patogenezie i symptomatologii choroby7. Identyfikacja roli nadmiernego sygnalizowania IL-6 w patogenezie iMCD doprowadziła do rozwoju nowatorskich terapii iMCD ukierunkowanych na IL-67.
Chociaż blokada IL-6 stanowiła znaczący przełom w leczeniu iMCD, znaczna część pacjentów z iMCD pozostaje oporna na terapię, co sugeruje potrzebę identyfikacji i ukierunkowania na dodatkowe szlaki w patogenezie tej złożonej choroby10.













