Patogeneza ostrego zwiotczającego zapalenia rdzenia kręgowego (AFM) stanowi jeden z najbardziej fascynujących i jednocześnie trudnych do zrozumienia procesów w neurologii dziecięcej. Pomimo intensywnych badań prowadzonych od momentu wzrostu liczby przypadków w 2014 roku, dokładne mechanizmy prowadzące do rozwoju tej poraźnej choroby pozostają w dużej mierze niewyjaśnione12.
Podstawowe mechanizmy patogenetyczne
Patofizjologia AFM opiera się na skomplikowanej interakcji między infekcjami wirusowymi a odpowiedzią immunologiczną, która w pierwszym rzędzie atakuje komórki rogów przednich rdzenia kręgowego1. Kluczowym elementem procesu chorobowego jest uszkodzenie neuronów motorycznych dolnych, które rozciągają się od rdzenia kręgowego do mięśni w całym organizmie. Gdy te komórki nerwowe w obrębie rdzenia kręgowego ulegają uszkodzeniu, wywołują charakterystyczne zwiotczenie mięśni (porażenie wiotkie)3.
Syndrome kliniczny ostrego osłabienia neuronów motorycznych jest spowodowany dysfunkcją lub śmiercią komórek rogów przednich w obrębie istoty szarej rdzenia kręgowego. Uszkodzenie tych dolnych neuronów motorycznych prowadzi do zwiotczającego osłabienia unerwianych kończyn4. Proces ten może być rozległy i nieodwracalny, prowadząc do różnego stopnia długotrwałej niepełnosprawności5.
Rola infekcji wirusowych w patogenezie
Coraz więcej dowodów wskazuje na wirusowe podłoże większości przypadków AFM. Enterowirusy, szczególnie enterowirus D68 (EV-D68), są najczęściej wskazywane jako potencjalne czynniki sprawcze16. Inne wirusy, takie jak enterowirus A71, wirus Zachodniego Nilu, adenowirusy czy herpeswirusy, również mogą być zaangażowane w proces chorobowy78.
Mechanizm, poprzez który infekcja enterowirusem D68 prowadzi do AFM, nie jest w pełni poznany i stanowi kluczowe pytanie dla przyszłych badań2. Modele mysie i kultury komórek neuronalnych sugerują, że współczesne szczepy enterowirusa D68 ewoluowały pod względem swojej zdolności do dostępu do układu nerwowego (neuroinwazja), zdolności do infekowania neuronów (neurotropizm) oraz zdolności do wywoływania chorób układu nerwowego (neuropatogenność)2.
Drogi inwazji wirusowej do układu nerwowego
Sposób, w jaki enterowirus D68 przemieszcza się, aby zainfekować komórki rogów przednich rdzenia kręgowego lub neurony motoryczne, pozostaje obecnie nieznany, ale prawdopodobnie odbywa się to poprzez krążenie obwodowe lub drogi neuronalne9. Na podstawie badań na zwierzętach uważa się, że wirus dostaje się do krwiobiegu dziecka i atakuje mięśnie w celu infekcji. Po wniknięciu do mięśnia wirus replikuje się i często zabija części mięśnia w tym procesie10.
U niektórych dzieci wirus przekracza połączenie nerwowo-mięśniowe i przemieszcza się w górę aksonów nerwów motorycznych poprzez wsteczny przepływ aksoplazmatyczny do ciała komórki w obrębie rogu przedniego rdzenia kręgowego. Po dostaniu się do rdzenia kręgowego może zainfekować inne komórki nerwów motorycznych10. Badania wskazują, że enterowirus D68 prawdopodobnie dociera do rogu przedniego poprzez wsteczny transport aksonalny, co potwierdzają zarówno badania na myszach, jak i badania in vitro na ludzkich neuronach motorycznych11.
Odpowiedź immunologiczna i mechanizmy uszkodzenia
Patogeneza AFM prawdopodobnie ma charakter początkowo infekcyjny i immunologicznie uwarunkowany12. Infekcja wyzwala odpowiedź zapalną, prowadząc do uszkodzenia neuronów i następczego osłabienia mięśni lub porażenia. Niszczenie neuronów motorycznych zakłóca przekazywanie sygnałów nerwowych do mięśni, powodując charakterystyczne porażenie wiotkie5.
Proponowane są dwa główne mechanizmy wyjaśniające uszkodzenie neuronów: bezpośrednia infekcja neuronalna oraz pośrednia odpowiedź immunologiczna13. Rozpoznanie dwóch wzorców radiograficznych może sugerować, że niektórzy pacjenci cierpią na osłabienie spowodowane wirusową śmiercią komórek neuronów motorycznych, podczas gdy inni pacjenci mają współistniejące uszkodzenie okolicznych dróg istoty białej. To uszkodzenie może wynikać z odpowiedzi zapalnej wywołanej przez infekcję wirusową14.
Podtypy patofizjologiczne AFM
Na podstawie obrazowania zidentyfikowano dwa podtypy patofizjologiczne AFM: ograniczony do istoty szarej oraz mieszany typu szaro-białego12. Zaproponowano, że początkowy stan zapalny, który występuje w komórkach rogów przednich, może przelewać się do sąsiadującej istoty białej. Może to wyjaśniać prezentację mieszanych objawów górnego i dolnego neuronu motorycznego12.
Zaproponowano trzy ogólne fazy procesu patogenetycznego12:
- Faza zapalna: w dużej mierze odwracalna
- Demielinizacja: umiarkowanie odwracalna
- Przecięcie aksonu: marginalnie odwracalna
Dowody z badań doświadczalnych
Przełomowe badanie opublikowane w New England Journal of Medicine dostarczyło dowodów na to, że enterowirus D68 bezpośrednio infekuje neurony rdzenia kręgowego. W badaniu ujawniono RNA i białko enterowirusa D68 w rdzeniu kręgowym zachowanej tkanki z autopsji, stanowiąc dowód na to, że EV-D68 powoduje AFM15.
Patogeneza została potwierdzona, gdy badanie wykazało, że EV-D68 bezpośrednio infekuje neurony rdzenia kręgowego. Region zainfekowanych neuronów klinicznie odpowiadał osłabieniu kończyn górnych, a także obecna była silna odpowiedź immunologiczna16. Te odkrycia dodatkowo wspierają prawdopodobieństwo roli immunopatogenezy w przyczynianiu się do AFM16.
Badania na modelach mysich potwierdzają związek przyczynowy między EV-D68 a AFM. Myszy zainfekowane współczesnymi krążącymi szczepami enterowirusa D68 rozwijają porażenie wiotkie naśladujące AFM. Badanie patologiczne zainfekowanych myszy ujawniło obecność wirusa w rogu przednim z towarzyszącą utratą komórek17.
Niewyjaśnione aspekty patogenezy
Pomimo postępów w zrozumieniu mechanizmów AFM, wiele kluczowych pytań pozostaje bez odpowiedzi. Nie jest jasne, dlaczego tylko niektóre osoby z infekcją enterowirusową rozwijają AFM718. Czynniki patogenu, środowiskowe i gospodarza, które mogą pośredniczyć w progresji do choroby neurologicznej, są nieznane2.
Ważne pytania, które wymagają dalszych badań, obejmują wyjaśnienie, dlaczego tylko niektórzy pacjenci z infekcjami EV-D68 rozwijają AFM oraz jak wyjaśnić zmienność w nasileniu AFM u dotkniętych pacjentów11. Ograniczenia badań w tej dziedzinie, szczególnie brak badań z wykorzystaniem modeli zwierzęcych i kultur komórkowych, znacznie ograniczają nasze dokładne zrozumienie patogenezy AFM9.
Perspektywy przyszłych badań
Zrozumienie precyzyjnych mechanizmów inwazji wirusowej i uszkodzenia wywołanego przez układ immunologiczny pozostaje przedmiotem trwających badań, kluczowych dla opracowania skutecznych metod leczenia i środków zapobiegawczych1. Przyszłe kierunki badań obejmują dalsze badania oceniające czynniki gospodarza i patogenu, w tym badania cech genetycznych, wirusowych i immunologicznych dotkniętych pacjentów, interakcji gospodarz-wirus oraz badania ukierunkowanych podejść terapeutycznych w celu poprawy długoterminowych wyników w tej populacji19.
Potrzebne są dalsze badania, aby zająć się ograniczeniami i wzmocnić bazę dowodową dotyczącą patogenezy AFM5. Dokładne określenie przyczyny i mechanizmu patofizjologicznego AFM pozostaje nieustalone, ale AFM jest silnie związane z infekcjami enterowirusami nie-polio20. Te informacje mogą w przyszłości wpłynąć na podejścia terapeutyczne i dalszy kierunek badań laboratoryjnych Zobacz więcej: Mechanizmy neuroinwazji i neurotropizmu w AFM.

















